Research Article

Alveolar echinococcosis in solid organ transplant recipients: a case series from two national cohorts

Échinococcose alvéolaire chez les receveurs d'une greffe d'organe solide : une série de cas de deux cohortes nationales

¹ Infectious Diseases Unit, Department of Medicine, University Hospital and University of Lausanne, CH-1011, Lausanne, Switzerland
² Parasitology-Mycology Laboratory, French National Reference Center for Echinococcosis, University Hospital of Besançon and Franche-Comté University, F-25030, Besançon, France
³ UMR 6249 CNRS-Franche-Comté University « Chrono-Environnement », F-25030, Besançon, France
⁴ Liver Diseases Unit, French National Reference Center for Echinococcosis, University Hospital of Besançon and Franche-Comté University, F-25030, Besançon, France
⁵ Hepato-Gastroenterology Department, Reims Champagne Ardennes University and University Hospital of Reims, F-5192, Reims, France
⁶ Parasitology-Mycology Laboratory, University Hospital of Lyon, F-69317, Lyon, France
⁷ French National Reference Center for Echinococcosis and Franche-Comté University, F-25030, Besançon, France
⁸ Nephrology Service, Brest University Hospital Centre, F-29609, Brest, France
⁹ Fungi and Parasite Serology Unit, French National Reference Center for Echinococcosis, University Hospital of Besançon and Franche-Comté University, F-25030, Besançon, France
¹⁰ Infectious Disease Service, University Hospital of Grenoble, F-38700, Grenoble, France
¹¹ Institut Universitaire de Cardiologie et de Pneumologie de Québec, Laval University, Quebec City, QC, G1V 4G5, Canada
¹² Infectious Diseases Unit and Transplantation Center, University Hospital and University of Lausanne, CH-1011, Lausanne, Switzerland
¹³ Visceral Surgery/Liver Transplant Unit, French National Reference Center for Echinococcosis, University Hospital of Besançon and Franche-Comté University, F-25030, Besançon, France

^* Corresponding author: sbresson@chu-besancon.fr

Received: 20 October 2022
Accepted: 12 February 2023

Abstract

Alveolar echinococcosis (AE) is a severe parasitic infection caused by the ingestion of Echinococcus multilocularis eggs. While higher incidence and faster evolution have been reported in immunosuppressed patients, no studies have been performed specifically on AE in transplant patients. We searched for all de novo AE cases diagnosed between January 2008 and August 2018 in solid organ transplant (SOT) recipients included in the Swiss Transplant Cohort Study and the FrancEchino Registry. Eight cases were identified (kidney = 5, lung = 2, heart = 1, liver = 0), half of which were asymptomatic at diagnosis. AE diagnosis was difficult due to the low sensitivity (60%) of the standard screening serology (Em2+) and the frequently atypical radiological presentations. Conversely, Echinococcus Western blot retained good diagnostic performances and was positive in all eight cases. Five patients underwent surgery, but complete resection could only be achieved in one case. Moreover, two patients died of peri-operative complications. Albendazole was initiated in seven patients and was well tolerated. Overall, AE regressed in one, stabilized in three, and progressed in one case, and had an overall mortality of 37.5% (3/8 patients). Our data suggest that AE has a higher mortality and a faster clinical course in SOT recipients; they also suggest that the parasitic disease might be due to the reactivation of latent microscopic liver lesions through immune suppression. Western blot serology should be preferred in this population. Finally, surgery should be considered with caution, because of its low success rate and high mortality, and conservative treatment with albendazole is well tolerated.

Résumé

L’échinococcose alvéolaire (EA) est une maladie parasitaire grave causée par l’ingestion d’œufs d’Echinococcus multilocularis. Bien qu’une plus haute incidence et une évolution plus rapide aient été rapportées chez les patients immunodéprimés, aucune étude n’a été conduite spécifiquement sur cette maladie chez les patients transplantés. Nous avons donc listé tous les cas d’échinococcose alvéolaire apparus de novo entre janvier 2008 et août 2018 chez les patients transplantés d’organe solide inclus dans la cohorte Swiss Transplant Cohort Study et le registre FrancEchino. Huit patients ont été identifiés (rein = 5, poumon = 2, cœur = 1, foie = 0), dont la moitié était asymptomatique au moment du diagnostic. Le diagnostic était compliqué par la basse sensibilité (60 %) de la sérologie standard de dépistage (Em2+) et par les présentations radiologiques atypiques des lésions. Les performances diagnostiques du Western Blot n’étaient toutefois pas affectées et ce test était positif chez tous les patients. Sur les cinq patients opérés, une résection complète n’a été possible que dans un cas, tandis que deux patients sont décédés dans les suites de l’opération. L’albendazole a été introduit chez 7 patients et a été bien toléré. Dans l’ensemble, l’EA s’est stabilisée dans 3 cas, a régressé dans un cas et a progressé dans un autre cas, avec une mortalité de 37,5 % (3/8 patients). Nos résultats suggèrent une mortalité plus élevée et une évolution plus rapide de l’EA chez les patients transplantés. Ils suggèrent aussi que la maladie parasitaire pourrait être due à la réactivation de lésions hépatiques microscopiques latentes à la faveur de l’immunosuppression. Le Western Blot devrait être préféré dans cette population. Finalement, la chirurgie devrait être envisagée avec prudence, étant donnés son faible taux de réussite, le nombre élevé de décès peri-opératoires et la bonne tolérance au traitement conservateur par albendazole.